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【頭條】11歲女孩左下肢疼痛

2017-11-08 來源：兒科學(xué)大查房  標(biāo)簽： 掌上醫(yī)生 喝茶減肥 一天瘦一斤 安全減肥 cps聯(lián)盟 美容護(hù)膚
摘要：UBC的形成原因尚不清楚，但是理論上的成因包括靜脈阻塞、骨髓腔內(nèi)形成滑液囊腫、創(chuàng)傷修復(fù)中骨形成不良、快速生長(zhǎng)過程中局部骨化障礙[1-3]。
　　病例介紹
 
　　一名11歲半女孩主因“左下肢疼痛6周”就診于門診。她從事體操運(yùn)動(dòng)，雖然訓(xùn)練中摔倒過幾次，但否認(rèn)任何嚴(yán)重外傷。最近，由于左下肢疼痛明顯加重，她的訓(xùn)練已經(jīng)受到限制。然而，疼痛并不影響行走。該患兒否認(rèn)其他肢體或者關(guān)節(jié)疼痛，無夜間盜汗、關(guān)節(jié)腫脹、發(fā)熱、皮疹，無厭食、體重下降現(xiàn)象，近期無患病史，既往體健。
 
　　患兒一般狀況良好，生命體征正常，體格檢查中重要的陽(yáng)性體征為左脛骨近端前方存在壓痛點(diǎn)，左下肢及膝關(guān)節(jié)無腫脹、發(fā)熱、紅斑。全身關(guān)節(jié)主動(dòng)或者被動(dòng)活動(dòng)范圍不受限制。其他體格檢查未見異常，實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果顯示，全血細(xì)胞計(jì)數(shù)、紅細(xì)胞沉降率、C-反應(yīng)蛋白、電解質(zhì)、血尿素、肌酐、肝酶水平均正常，尿常規(guī)檢查未見明顯異常。
 
　　左下肢X線攝影檢查提示異常，可能與其疼痛有關(guān)(圖1)。
 
　　診斷：脛骨近端骨囊腫
 
　　X線攝影檢查提示為一可透光、橢圓形的病變；很可能是單腔骨囊腫（unicameralbonecyst，UBC）。無骨折證據(jù)。該患兒由兒童骨科醫(yī)師進(jìn)一步診治。
 
　　討論
 
　　1876年Virchow描述UBC（也稱為單純性骨囊腫、孤立性骨囊腫、幼年性骨囊腫）是一種良性的、內(nèi)含液體的囊腔，多見于長(zhǎng)骨的干骺端，特別是骨骼未發(fā)育成熟兒童的骨骼。這種類型的囊腫往往逐漸擴(kuò)大并破壞骨骼，因此容易導(dǎo)致病理性骨折[1，2]。UBC通常男性發(fā)病多于女性（男：女，2.5：1），主要見于20歲以下人群（85%），10歲為發(fā)病高峰期[1，3]。3%的骨囊腫患者病理活檢證實(shí)為骨腫瘤，典型的囊腫部位多見于肱骨、股骨、脛骨和腓骨[2，3]，少見于跟骨（2%～3%的病例）[2]、橈骨遠(yuǎn)端[4]和脊柱[5]。
 
　　病因?qū)W和發(fā)病機(jī)制
 
　　UBC的形成原因尚不清楚，但是理論上的成因包括靜脈阻塞、骨髓腔內(nèi)形成滑液囊腫、創(chuàng)傷修復(fù)中骨形成不良、快速生長(zhǎng)過程中局部骨化障礙[1-3]。囊腫內(nèi)的液體含有氧自由基清除劑、前列腺素、白細(xì)胞介素-1和蛋白水解酶，導(dǎo)致骨吸收，從而促使囊腫形成和生長(zhǎng)[1]。囊壁顯微鏡檢查顯示主要為纖維組織，偶爾伴有巨細(xì)胞[1，2]。
 
　　臨床和放射學(xué)特征
 
　　UBC通常無癥狀，往往是由于小創(chuàng)傷或者跛行等與囊腫無關(guān)的原因，偶然行肢體X線攝影檢查而被發(fā)現(xiàn)。任何相關(guān)的疼痛可能是由于骨囊腫引起病理性骨折或者X線攝影尚無法發(fā)現(xiàn)的微小骨折所致。
 
　　X線攝影檢查顯示，骨囊腫呈現(xiàn)為一個(gè)圓形或者橢圓形的透光病變，表面覆蓋薄而擴(kuò)展的骨皮質(zhì)。偶爾，當(dāng)存在骨折時(shí)，囊壁的碎片出現(xiàn)在囊腔內(nèi)，出現(xiàn)像“落葉”一樣的影像學(xué)征象[1，2]。計(jì)算機(jī)體層攝影（CT）和磁共振成像（MRI）顯示一個(gè)內(nèi)含液體、外覆薄而增強(qiáng)的囊壁病變，但是如果僅僅為了診斷，則沒有必要做CT和MRI，因?yàn)閄線攝影可以顯示UBC的特征性外觀。有時(shí)會(huì)存在分隔[2]。
 
　　75％的UBC患兒發(fā)生病理性骨折[6]。盡管大部分UBC都發(fā)生于近側(cè)干骺端，但是也有發(fā)生在骨骺的報(bào)道。Ovadia等[7]報(bào)道中位年齡為8.4歲的8例患兒的骨囊腫穿過生長(zhǎng)板。所有患兒至少存在2處病理性骨折，7例患兒出現(xiàn)生長(zhǎng)障礙但無功能缺損。
 
　　UBC存在以下情況可定義為活躍期：影像學(xué)系列研究顯示囊腫的橫徑或者縱徑增長(zhǎng)超過25％，患者有功能性疼痛，存在病理性骨折而囊腫沒有縮小，囊腫致骨皮質(zhì)變薄（瀕臨骨折）[6]。此外，如果囊腫靠近骺板也被認(rèn)為處于活躍期，如果囊腫與骺板間的距離＞0.5cm，則被認(rèn)為是在潛伏期[6]。Wilkins指出，在診斷囊腫時(shí)，影像學(xué)很難評(píng)估囊腫當(dāng)前的狀態(tài)（生長(zhǎng)或消退），而此狀態(tài)可以指導(dǎo)相關(guān)治療以及提示可能出現(xiàn)的并發(fā)癥[1]。
 
　　鑒別診斷
 
　　UBC的鑒別診斷包括動(dòng)脈瘤樣骨囊腫及纖維性發(fā)育不良。動(dòng)脈瘤樣骨囊腫是一種良性溶骨性腫瘤，以廣泛性出血、骨內(nèi)出現(xiàn)分葉樣組織為特點(diǎn)；纖維性發(fā)育不良是一種良性疾病，以位于骨干髓內(nèi)出現(xiàn)纖維-骨組織為特點(diǎn)[6]。
 
　　治療
 
　　對(duì)于密切隨訪的門診患者，保守治療適用于無癥狀、經(jīng)常運(yùn)動(dòng)且伴有壁厚小囊腫（無UBC癥狀）的患兒，因?yàn)榇藭r(shí)囊腫處在消退期并且很快就會(huì)消失[1，3]。然而，如果骨皮質(zhì)變薄，病理性骨折發(fā)生風(fēng)險(xiǎn)增加，治療應(yīng)能預(yù)防骨折以及可能出現(xiàn)的并發(fā)癥，例如殘余骨骼畸形[1，3]。需要特別關(guān)注的病變部位為運(yùn)動(dòng)員的股骨近端和投擲優(yōu)勢(shì)臂，因?yàn)檫@些部位存在高應(yīng)力，病理性骨折的發(fā)生風(fēng)險(xiǎn)增加。如果病變涉及病理性骨折，骨折的治療應(yīng)放在首位，待骨折愈合后，再治療囊腫。
 
　　治療方案包括：（1）經(jīng)皮抽吸、局部皮質(zhì)類固醇或者自體骨髓注射。（2）開放性囊壁刮除和骨移植（自體移植、同種異體移植或者使用人工骨，例如硫酸鈣）。最近報(bào)道了一種新的手術(shù)改良方案，包括微創(chuàng)刮除術(shù)、乙醇燒灼、破壞囊腫邊界，嵌入人工合成硫酸鈣骨移植替代物，放置空心釘便于引流。與討論的其他手術(shù)方式相比，影像學(xué)顯示，此種手術(shù)方式可達(dá)到最高的治愈率[3]。Donaldson對(duì)治療方案進(jìn)行回顧性分析指出，對(duì)于UBC，皮質(zhì)類固醇注射是唯一的循證治療，但是開放骨髓腔、破壞囊壁、用骨代替物填充囊腔的治療策略可能更適合；然而，目前尚缺乏證據(jù)[8]。
 
　　根據(jù)X線攝影檢查評(píng)估，UBC的術(shù)后治愈率為29％～100％。并發(fā)癥包括骨骺損傷和囊腫復(fù)發(fā)。接受過器械治療的患兒最終需移除植入物[3]。建議進(jìn)行長(zhǎng)期臨床和影像學(xué)隨訪，因?yàn)閾?jù)報(bào)道，UBC患兒在首次治療后的6個(gè)月至7年內(nèi)，復(fù)發(fā)率為18％～88％[3]。術(shù)后骨折是另一并發(fā)癥，會(huì)對(duì)患兒的生活質(zhì)量產(chǎn)生不良影響。為了避免發(fā)生骨折，患兒應(yīng)避免體育活動(dòng)[1]。
 
　　患者病程
 
　　基于臨床檢查和X線攝影檢查結(jié)果，UBC診斷可以明確，患兒被要求限制體育活動(dòng)。該患兒3個(gè)月后復(fù)查訴疼痛，甚至無力，CT顯示一位于干骺端、約22mm×52mm×21mm、邊緣僵化的低密度病變(見圖2)。
 
　　復(fù)查下肢X線攝影提示囊腫輕微增大，但沒有明顯病理性骨折的證據(jù)?；純航邮芰四夷[刮除術(shù)和骨移植術(shù)。病理檢查明確UBC診斷，提示囊腫壁由纖維膜構(gòu)成，被骨小梁包繞，同時(shí)也發(fā)現(xiàn)了纖維蛋白樣組織和一些破骨細(xì)胞樣巨細(xì)胞(見圖3)。術(shù)后恢復(fù)順利。
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